之前遇到这种情况的儿童或者幼儿患者,常规的考虑慢性复发性腮腺炎,或者叫juvenile recurrent parotitis。这种情况目前认为可能是膜稍腮腺导管发育异常引起的唾液分泌障碍导致的。
后来在查阅其他文献的时候,偶然看到了Cleveland clinical journal of medicine上面1974年报道的一个病例:ALLERGY OF THE SALIVARY GLANDS1。报道中的患者是一位45岁的女性患者,有家族性过敏体质,且本人有长期的过敏表现,如鼻部过敏症状、荨麻疹以及血管神经性水肿等;4年前开始反复出现下颌角附近的肿胀及随之发生的绞痛症状,可单侧发生或双侧同时出现,每两到三周发作一次,每次持续2-3天,通过按摩肿胀区域后,随着咸味的foamy whitish 分泌物的溢出,肿痛症状可松解,患者自己观察发现进食wheat, cheese, tomato, and chocolate后可诱发肿痛症状;随后的过敏物筛查发现患者对多种物质有过敏症状,对患者进行脱敏试验后发现该症状明显好转,且隔绝过敏物后便再无肿痛症状发作,故作者认为这种症状是过敏导致的腮腺反复肿痛。
进一步追踪文献发现,现在对这种疾病的诊断名称为Eosinophilic sialodochitis,以代替allergic parotitis和sialodochitis fibrinosa2。其主要临床表现除了腮腺的反复肿痛之外,往往伴有其他过敏表现;导管中找到富含嗜酸性粒细胞的黏液栓子或者在导管周围可发现大量嗜酸性粒细胞浸润仅淋巴滤泡增生;造影检查可见主导管和分支导管不同程度扩张或狭窄;主导管和小叶间导管可见粘液化生;但腺泡和小导管几乎未见累计(所以叫sialodochitis)。3
此外,在另一篇文献中发现,舍格伦综合症亦可发生与儿童患者,虽然症状表现和成人有较大区别(如缺乏干燥综合征表现、自觉干燥症状或者舍格伦综合症特异性抗体等),但是亦可出现腮腺反复肿大的表现;不过这篇文章作者的结论——SD is a major cause of recurrent salivary gland enlargement in children——我觉得是有待商榷的4。
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Johnston CRK. Allergy of the Salivary Glands. Report of a Case 1947;14(1):55-57. ↩
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Baer AN, Okuhama A, Eisele DW, Tversky JR, Gniadek TJ. Eosinophilic sialodochitis: redefinition of ‘allergic parotitis’ and ‘sialodochitis fibrinosa’. Oral Dis. 2017;23(7):840-848. doi:10.1111/odi.12595 ↩
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Yu GY, Liu DG, Li W, et al. Beijing Da Xue Xue Bao Yi Xue Ban. 2022;54(1):13-17. doi:10.19723/j.issn.1671-167X.2022.01.003 ↩
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Pomorska A, Świętoń D, Lieberman SM, Bryl E, Kosiak W, Pęksa R, Chorążewicz J, Kochańska B, Kowalska-Skabara J, Szumera M, Brzoznowski W, Jaworski R, Irga-Jaworska N. Recurrent or persistent salivary gland enlargement in children: When is it Sjögren’s? Semin Arthritis Rheum. 2022 Feb;52:151945. doi: 10.1016/j.semarthrit.2021.11.011. Epub 2021 Dec 30. PMID: 35000785. ↩